Anomalies Coronaires Congénitales

Oct 17 2024
Angioplastie d’une anomalie coronaire congénitale : un acte compliqué ?

Aubry P, Halna du Fretay X, Boudvillain O, Bejar A, Ettagmouti Y, Degrell P.
Ann Cardiol Angeiol. 2024. doi: 10.1016/j.ancard.2024.101781.

ABSTRACT: Coronary artery anomalies (ANOCOR) are congenital anomalies with various anatomical forms. Percutaneous treatment can be offered in certain situations, most often to address associated atherosclerotic disease or, more rarely, to correct a congenital stenosis. Due to the frequent difficulties of catheterization, percutaneous coronary interventions for ANOCOR are recognized as complex procedures. A thorough anatomical understanding facilitates the identification of the connection site and the initial ectopic course of an ANOCOR during coronary angiography. Selecting an appropriate catheter is a crucial step in the procedure. There is a higher prevalence of atherosclerotic disease along retroaortic courses compared to other ectopic courses. When treating atherosclerotic stenosis downstream of an ectopic course, techniques typically used for complex coronary procedures can be helpful. While angioplasty for congenital stenosis is technically feasible, its role in management algorithms remains to be defined. Currently, this type of percutaneous treatment may be offered to right ANOCOR with interarterial course in adults over 35 years old and with ischemic symptoms or myocardial ischemia.

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Sep 26 2024
Prevalence and location of coronary artery disease in anomalous aortic origin of coronary arteries

Zendjebil S, Koutsoukis A, Rodier T, Hyafil F, Halna du Fretay X, Dupouy P, Juliard J-M, Farnoud R, Ou P, Laissy J-P, Couffignal C, Aubry P; ANOCOR investigators.
Coron Artery Dis. 2024. doi: 10.1097/MCA.0000000000001385.

ABSTRACT: Background The prevalence and location of coronary artery disease (CAD) in anomalous aortic origin of a coronary artery (AAOCA) remain poorly documented in adults. We sought to assess the presence of CAD in proximal (or ectopic) and distal (or nonectopic) segments of AAOCA. We hypothesized that the representation of CAD may differ among the different courses of AAOCA. Methods The presence of CAD was analyzed on coronary angiography and/or coronary computed tomography angiography in 390 patients (median age 64 years; 73% male) with AAOCA included in the anomalous coronary arteries multicentric registry. Results AAOCA mainly involved circumflex artery (54.4%) and right coronary artery (RCA) (31.3%). All circumflex arteries had a retroaortic course; RCA mostly an interarterial course (98.4%). No CAD was found in the proximal segment of interarterial AAOCA, whereas 43.8% of retroaortic AAOCA, 28% of prepulmonic AAOCA and 20.8% subpulmonic AAOCA had CAD in their proximal segments (P < 0.001). CAD was more prevalent in proximal than in distal segments of retroaortic AAOCA (OR: 3.1, 95% CI: 1.8–5.4, P < 0.001). On multivariate analysis, a retroaortic course was associated with an increased prevalence of CAD in the proximal segment (adjusted OR 3.4, 95% CI: 1.3–10.7, P = 0.022). Conclusion Increased prevalence of CAD was found in the proximal segment of retroaortic AAOCA compared to the proximal segments of other AAOCA, whereas no CAD was observed in the proximal segment of interarterial AAOCA. The mechanisms underlying these differences are not yet clearly identified. 

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Jan 26 2024
Angioplastie des anomalies coronaires congénitales

Aubry P, Boudvillain O, Halna du Fretay X, Koutsoukis, Dupouy P, Ettagmouti Y, Degrell P.
Cath’Lab. 2023;64:6-9.

Peu de patients adultes présentant une anomalie de connexion aortique d’une artère coronaire (ANOCOR) ont besoin d’une correction de cette dernière. La réparation chirurgicale est citée comme le traitement de première intention dans les recommandations actuelles(1-2). Cependant, ces dernières s’adressent surtout à la population pédiatrique et aux adultes jeunes (< 35 ans). Par ailleurs, elles ne reposent pas sur des études contrôlées randomisées. Après la découverte d’une ANOCOR, la prise de décision thérapeutique peut être difficile chez un adulte > 35 ans, très peu exposé au risque de mort subite(3). Les pratiques actuelles montrent parfois une réticence à proposer un traitement chirurgical en cas d’ANOCOR droite associée à une symptomatologie d’allure ischémique ou à une ischémie myocardique(4).

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Déc 4 2023
Le registre ANOCOR

Aubry P, Halna du Fretay X, Zendjebil S, Koutsoukis A, Farnoud R,  Hyafil F, Ou P, Laissy JP, Adjedj J, Ferrag W, Dupouy P, au nom des investigateurs du registre ANOCOR.
Ann Cardiol Angeiol. 2023;72:101690.

Les anomalies de connexion proximale des arteres coronaires sont des anomalies congenitales avec de nom- breuses formes anatomiques. En raison du risque variable de mort subite, ces anomalies doivent e^tre classees avec precision. Il existe encore des interrogations sur le mecanisme et le risque individuel de la mort subite, l’histoire naturelle de ces anomalies et les benefices d’une correction chirurgicale. Des registres observation- nels a large echelle pourraient fournir des donnees plus factuelles aux praticiens en charge des patients concernes. Le registre ANOCOR, le plus important en taille publie a ce jour, a collige 472 patients (a^ge moyen de 63 ans) presentant 496 anomalies coronaires. La representation angiographique (avec la coronarographie invasive ou le scanner coronaire) selon l’artere coronaire et le trajet initial ectopique a pu e^tre precise avec l’identification de deux phenotypes principaux : l’artere circonflexe (n = 235) avec un trajet retroaortique dans 97 % des cas et l’artere coronaire droite (n = 165) avec un trajet interarteriel dans 89,7 % des cas. Deux formes anatomiques coronaires gauches ont pu e^tre confondues par des cardiologues non experts : celles avec un trajet retropulmonaire ou interarteriel. La mort subite en lien avec l’anomalie coronaire etait un mode de presentation tres rare (3 patients soit 0,6 % de la cohorte) dans cette population avec tres peu de patients jeunes de moins de 35 ans (11 cas soit 2,3 % de la cohorte). 

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Sep 7 2022
Physiological evaluation of anomalous aortic origin of a coronary artery using computed tomography-derived

Adjedj J, Hyafil F, Halna du Fretay X, Dupouy P, Juliard JM, Ou P,  Laissy JP, Muller O, Wijns W, Aubry P.
J Am Heart Assoc. 2021;10:e018593.

Background: With the emergence of coronary computed tomography (CT) angiography, anomalous aortic origin of a coronary artery (ANOCOR) is more frequently diagnosed. Fractional flow reserve derived from CT (FFRCT) is a noninvasive functional test providing anatomical and functional evaluation of the overall coronary tree. These unique features of anatomical and functional evaluation derived from CT could help for the management of patients with ANOCOR. We aimed to retrospectively evaluate the physiological and clinical impact of FFRCT analysis in the ANOCOR registry population. Methods and Results : The ANOCOR registry included patients with ANOCOR detected during invasive coronary angiography or coronary CT angiography between January 2010 and January 2013, with a planned 5‐year follow‐up. We retrospectively performed FFRCT analysis in patients with coronary CT angiography of adequate quality. Follow‐up was performed with a clinical composite end point (cardiac death, myocardial infarction, and unplanned revascularization). We obtained successful FFRCT analyses and 5‐year clinical follow‐up in 54 patients (average age, 60±13 years). Thirty‐eight (70%) patients had conservative treatment, and 16 (30%) patients had coronary revascularization after coronary CT angiography. The presence of an ANOCOR course was associated with a moderate reduction of FFRCT value from 1.0 at the ostium to 0.90±0.10 downstream the ectopic course and 0.82±0.11 distally. No significant difference in FFRCT values was identified between at‐risk and not at‐risk ANOCOR. After a 5‐year follow‐up, only one unplanned percutaneous revascularization was reported. Conclusions : The presence of ANOCOR was associated with a moderate hemodynamic decrease of FFRCT values and associated with a low risk of cardiovascular events after a 5‐year follow‐up in this middle‐aged population.

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Sep 5 2022
Les techniques de cathétérisme des connexions coronaires anormales
Aubry P, Halna du Fretay X. 
Frison-Roche. 2021. In: Ghannem M, editor. Précis de cardiologie interventionnelle:37-52.

Argument: Parmi les ANOmalies CORonaires (ANOCOR) congénitales, les connexions coronaires anormales (CCA) sont les plus fréquentes avec une prévalence angiographique proche de 0,8 % avec la coronarographie sélective (1). Le cathétérisme sélectif d’une CCA proximale peut être complexe avec des conséquences sur la durée de scopie, la quantité de produit de contraste administré et le nombre de sondes utilisées (2). Les raisons en sont : une anomalie non connue, une recherche à l’aveugle de l’artère coronaire non retrouvée dans sa position normale ou des difficultés spécifiques à certaines CCA. Il peut s’ajouter parfois une connaissance insuffisante de ces anomalies pouvant conduire à un diagnostic erroné ou incomplet (3). On connaît mieux ce que l’on a déjà vu. Ces difficultés peuvent interférer sur le déroulement de la procédure avec des effets néfastes pour le patient. La littérature est pauvre pour décrire les techniques de cathétérisme des CCA. Nous aborderons les CCA par leur fréquence estimée avec le registre ANOCOR (4), en rappelant certaines particularités anatomiques. Nous nous servirons d’images de scanner coronaire pour expliquer les mouvements des sondes. La première partie de ce chapitre fournit, lorsque cela est possible, une stratégie pour améliorer le taux de succès du cathétérisme diagnostique. La deuxième partie est consacrée à la place de l’imagerie endocoronaire et de l’évaluation physiologique coronaire au cours du cathétérisme. Dans une dernière partie, la problématique de l’angioplastie des CCA est abordée.

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Oct 17 2021
Feasibility of Quantitative Flow Ratio in Adult Patients With Anomalous Aortic Origin of the Coronary Artery With 5 Years of Clinical Follow-up

Adjedj J, Hyafil F, Aminfar F, Halna du Fretay X, Picard F, Dupouy P, Juliard J-M, Muller O, Wijns W, Aubry P, on behalf of the ANOCOR Investigators. 
J Invasive Cardiol. 2021;33:E269-74.

Objectives: Anomalous origin of the right coronary artery (ARCA) represents the most common form of abnormal coronary origin and may potentially increase the risk for sudden cardiac death. Morphological and functional evaluation of ARCA in adult patients referred for invasive coronary angiogram (ICA) is challenging. Quantitative flow ratio (QFR) is an available method able to virtually calculate fractional flow reserve using 3-dimensional quantitative coronary angiography (3D-QCA) based on ICA. We aimed to evaluate the feasibility of QFR analysis in patients with ARCA and its clinical impact. Methods: Using the registry of proximal anomalous connections of coronary arteries (ANOCOR registry), a multicenter observational registry including 472 adult patients with ANOCOR between 2010 and 2013, we retrospectively performed QFR analysis from ICA and evaluated the rate of death, myocardial infarction, and unplanned revascularization at 5 years. Results: Among 128 patients with ARCA, 41 (32%) could have QFR analysis with median clinical follow-up of 8.3 years. The mean QFR value was 0.90 ± 0.10, and 3D-QCA analysis showed preserved lumen area despite the elliptical shape of the proximal part of the ARCA, which in the worst cases appeared on ICA as a significant narrowing. The event rate was 12.2% (n = 5), including 3 deaths (1 due to cancer, 1 due to stroke, and 1 cause unknown) and 2 unplanned revascularizations at 5 years. No myocardial infarctions were reported. Conclusions: When QFR analysis of ARCA is feasible, non-significant QFR values are associated with good clinical outcome at 5 years. 

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Frontiers
Oct 15 2021
Place of Angioplasty for Coronary Artery Anomalies With Interarterial Course

Aubry P, Halna du Fretay X, Boudvillain O, Degrell P and the ANOCOR Working Group.
Front Cardiovasc Med. 2021.doi:10.3389/fcvm.2020.596018.

Few patients with an anomalous aortic origin of a coronary artery (AAOCA) require a correction of this congenital anomaly. Current recommendations offer surgical repair as a first line therapy to prevent a sudden cardiac death as a main objective. However, these guidelines are focused on children and not based on randomized controlled studies. Furthermore, decision-making should be different in an adult population less exposed to the risk of sudden cardiac death. Current practices showed reluctance to offer a surgical treatment for right AAOCA associated with ischemic symptoms or myocardial ischemia. Our aim in this review is to expose the rationale for percutaneous coronary intervention in right AAOCA with interarterial course and to present the published results.

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Oct 15 2021
Role of FFR-CT for the Evaluation of Patients With Anomalous Aortic Origin of Coronary Artery

Ferrag W, Scalbert F, Adjedj J, Dupouy P, Ou P, Juliard J-M, Farnoud R, Benadji AA, Halna Du Fretay X, Wijns W, Aubry P, Hyafil F.
JACC Cardiovasc Imaging. 2021;14:1074-6.

Interarterial course of anomalous aortic origin of coronary artery (AAOCA) is the most frequent form found on autopsy of young patients who experienced sudden cardiac death. Patients dying of AAOCA often have an intramural coronary segment crossing the aortic wall with elliptic luminal narrowing. Fractional flow reserve–computed tomography (FFR-CT) imaging offers evaluation of the hemodynamic impact of coronary stenosis by modeling stress blood flow and might represent an interesting imaging approach in AAOCA.

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Oct 15 2021
Anomalies de connexion coronaire responsables d’ischémie myocardique

Aubry P, Hyafil F, Ou P.
Elsevier Masson. 2021. In: Laissy J-P, Furber A, editors. Imagerie cardiaque – Imagerie en coupes: tomodensitométrie, IRM (SFC-SFR):174-86

Rappels cliniques Les anomalies de connexion des artères coronaires (ANO- COR) sont des anomalies congénitales non exceptionnelles (prévalence angiographique globale proche de 1 %) dont la majorité reste silencieuse [1]. Seules certaines anomalies (les connexions aortiques avec un trajet interartériel et les très rares connexions pulmonaires) peuvent donner une symp- tomatologie d’allure ischémique [2]. Les études anatomopa- thologiques sur la mort subite associée à une ANOCOR ont montré une prévalence élevée du trajet interartériel (passage entre l’aorte et l’artère pulmonaire), parfois associé à un pas- sage intramural aortique [3]…

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Oct 15 2021
Anomalies de connexion coronaire

Aubry P, Halna du Fretay X, Dupouy P, Hyafil F, Juliard JM pour le groupe ANOCOR.
Elsevier Masson. 2020. In: Artigou J-Y, Monsuez J-J, editors. Cardiologie et maladies vasculaires (SFC):108-10.

Prise en charge d’une anomalie à risque: La conduite à tenir est souvent difficile chez l’adulte pour les ANOCOR à risque. Plusieurs algorithmes décisionnels ont été proposés [439, 457]. Les pratiques sont assez hétérogènes, expliquées par des connaissances encore limitées sur l’histoire naturelle ou corrigée des ANOCOR [470, 471]. Le rapport bénéfices/risques d’une correction chirurgicale n’a pas encore été clairement évalué. En cas d’arrêt cardiaque récupéré ou d’ANOCOR gauche symptomatique, l’indication d’une correction est claire. L’absence actuelle d’un score stratifiant le risque individuel de mort subite complique la prise en charge [472, 473]. Une même forme anatomique peut être responsable d’une mort subite précoce ou être parfaitement tolérée jusqu’à un âge avancé. La problématique de la prise en charge varie selon l’âge. Chez le jeune adulte (≤ 35 ans) généralement pas ou peu symptomatique, l’objectif principal est la prévention de la mort subite, alors que dans une population plus âgée, c’est la correction d’une symptomatologie angineuse. La présence d’une maladie athéromateuse coronaire peut interférer pour la gestion d’une ANOCOR…

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Oct 15 2021
Connexions coronaires anormales : prise en charge des formes avec symptomatologie d’allure ischémique

Aubry P, Halna du Fretay X, Dupouy P, Juliard JM pour le groupe ANOCOR.
Réalités Cardiologiques. N°351. Février 2020.

Les connexions coronaires anormales (CCA) sont des anomalies coronaires congénitales (ANOCOR). Une majorité des CCA restera asymptomatique. Seules certaines formes anatomiques peuvent être associées à une symptomatologie d’allure ischémique [1]. Une difficulté non rare est de rapporter la symptomatologie décrite à l’anomalie coronaire. Si un lien de causalité est établi, une correction peut être proposée. L’algorithme décisionnel utilisé pour la maladie coronaire athéromateuse n’est pas toujours adapté à ces anomalies congénitales. Seules seront abordées dans cet article les CCA diagnostiquées chez l’adolescent et l’adulte.

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Oct 15 2021
Connexions coronaires anormales : quelques avancées et encore des interrogations

Aubry P, Halna du Fretay X, Dupouy P, Juliard J-M, pour le groupe ANOCOR.
Cordiam. 25 avril 2019.

Les connexions coronaires anormales (CCA) sont les anomalies coronaires congénitales les plus fréquentes (ANOCOR). Depuis des décennies, les CCA intriguent les cardiologues en raison du risque de mort subite (MS) cardiaque. Contrairement à certaines cardiopathies congénitales à risque de MS, très peu de travaux expérimentaux et de rares études à large échelle ont été consacrées aux CCA. Aussi, les recommandations actuelles reposent essentiellement sur des avis d’experts. Cette mise au point se propose de fournir des informations sur les quelques avancées observées ces dernières années, mais aussi de rappeler les nombreuses interrogations. Seules seront abordées les CCA diagnostiquées chez l’adolescent et l’adulte, et non associées à une pathologie des troncs artériels.

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Oct 15 2021
Volumineuse fistule coronaro-pulmonaire paucisymptomatique

Aubry P, Tadros V-X, Ou P, Humeau V.
Sang Thrombose Vaisseaux. 2018;30:227-8.

Mme D., 66 ans, a pour antécédents une hypertension artérielle et un tabagisme sevré. Elle présente une fistule entre l’artère interventriculaire antérieure (IVA) et l’artère pulmonaire, connue depuis 1992 (découverte fortuite sans indication retenue de correction à l’époque). Une nouvelle évaluation est réalisée en 2017 en raison de précordialgies. Il existe un souffle continu au foyer pulmonaire. L’électrocardiogramme (ECG) est normal et l’échocardiogramme transthoracique montre une dilatation très importante du tronc commun et la présence d’un flux anormal arrivant dans le tronc pulmonaire. Le scanner coronaire retrouve une dilatation très importante (14 mm) du tronc commun et de l’IVA proximale avec un trajet fistuleux très long, tortueux et dilaté (entre 9 et 14mm) entre l’IVA proximale et le tronc de l’artère pulmonaire. L’IVA est de taille normale en aval. Le diamètre de la connexion distale est d’environ 4 mm et l’artère pulmonaire n’est pas dilatée. L’imagerie par résonance magnétique (IRM) de stress ne montre pas d’anomalie ischémique.  Le dossier est présenté au groupe multidisciplinaire ANOCOR (anomalies congénitales des artères coronaires) avec une proposition de correction de la fistule en raison de la dilatation du vaisseau donneur…

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Oct 15 2021
Interobserver variability in the classification of congenital coronary abnormalities: A substudy of the anomalous connections of the coronary arteries registry

Koutsoukis A, Halna du Fretay X, Dupouy P, Ou P, Laissy J-P, Juliard J-M, Hyafil F, Aubry P, on behalf of the ANOCOR Investigators.
Congenit Heart Dis. 2017;12:726-32.

Objective: The diagnosis of anomalous connections of the coronary arteries (ANOCOR) requires an appropriate identification for the management of the patients involved. We studied the observer variability in the description and classification of ANOCOR between a nonexpert group of physicians and a group of expert physicians, using the ANOCOR cohort. Patients and design: Consecutive patients identified by 71 referring cardiologists were included in the ANOCOR cohort. Anomalous connection was diagnosed by invasive and/or computed tomography coronary angiography. Angiographic images were reviewed by an angiographic committee with experience in this field. Both investigators and angiographic committee filled out a questionnaire to classify each anomaly with the type of coronary artery involved, the site of anomalous connection, and the initial course. Observer variability between investigators and angiographic committee was assessed by κ statistics. Anomalous connection with a preaortic course was defined as at-risk. Results: Among 472 patients of the ANOCOR cohort, 496 abnormalities were identified with a preaortic course present in 31%. The agreement for the type of artery was excellent (κ = 0.92, 95% CI = 0.86-0.98, P < .05), while the agreement for the site of anomalous connection was moderate (κ = 0.50, 95% CI = 0.42-0.58, P < .05), and the agreement for the initial course was only fair (κ = 0.32, 95% CI = 0.28-0.37, P < .05). Observer agreement for the identification of at-risk forms was moderate (κ = 0.497, 95% CI = 0.40-0.59, P < .05). Conclusions: Observer variability in the assessment of anomalous connection of the coronary arteries between nonexperienced and experienced physicians can be significant. We found that expert physicians provide a more robust classification in comparison with nonexpert physicians. Therefore, referral to physicians with a relevant experience should be considered, especially if an anomaly at-risk is suspected.

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Oct 15 2021
Mort subite cardiaque et anomalies de connexion des artères coronaires: connaissances et questions

Aubry P, Halna du Fretay X, Degrell P, Waldmann V, Karam N, Marijon E.
Ann Cardiol Angeiol. 2017;66:309-18.

Certaines connections coronaires anormales peuvent être responsables d’une mort subite. Contrairement à d’autres cardiopathies congénitales à risque de mort subite, les relations entre les connections coronaires anormales et la mort subite sont mal connues. Une correction de l’anomalie est généralement proposée après un arrêt cardiaque récupéré. Après la découverte d’une anomalie à risque, la stratégie reste débattue en prévention primaire. Même si le risque absolu de mort subite est très faible, la question du dépistage se pose chez les jeunes sportifs en raison de la prévalence de ces anomalies. 

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Oct 15 2021
Syndromes coronariens aigus avec sus-décalage du segment ST et anomalies de connexion des artères coronaires

Aubry P, Halna du Fretay X, Dibon O, Dupouy P, Juliard J-M, pour le groupe ANOCOR.
Ann Cardiol Angeiol. 2015;64:453-9.

La survenue d’un syndrome coronarien aigu avec sus-décalage du segment ST peut être problématique si l’artère coronaire responsable présente une connexion anormale. Une connaissance anatomique et radiologique des principales anomalies coronaires congénitales et de certaines techniques de cathétérisme doivent permettre aux opérateurs de ne pas retarder une reperfusion myocardique bénéfique. Les liens entre syndromes coronariens aigus et anomalies de connexion coronaire méritent d’être analysés à une large échelle en raison d’une prévalence de la maladie athéromateuse coronaire qui semble variable selon le type d’anomalie.

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Oct 15 2021
Connexion ectopique de l’artère coronaire gauche dans le sinus controlatéral avec ou sans passage intramural : comment et pourquoi les différencier ?

Aubry P, Honton B, Leurent G, Halna du Fretay X, Dupouy P, Ou P, Juliard J-M.
Ann Cardiol Angeiol. 2014;63:410-6.

Parmi les nombreuses anomalies congénitales des artères coronaires, l’artère coronaire gauche connectée dans le sinus controlatéral est considéréecomme une forme anatomique à risque lorsqu’elle est associée à un trajet initial pré-aortique. La connexion ectopique peut se faire avec ou sans passage intramural dans la paroi aortique. Un passage intramural est une caractéristique importante car vraisemblablement impliqué dans la survenue d’une ischémie myocardique responsable d’événements cliniques graves dont la mort subite. Il est donc important d’identifier un passage intramural dans les connexions anormales de l’artère coronaire gauche avec un trajet initial pré-aortique.

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Oct 15 2021
Ostium coronaire unique : artère coronaire unique ou artère coronaire ectopique connectée à l’artère controlatérale. Comment et pourquoi les différencier ?

Aubry P, Amami M, Halna du Fretay X, Dupouy P, Godin M, J-M Juliard J-M.
Ann Cardiol Angeiol. 2013;62:404-10.

Parmi les nombreuses anomalies congénitales des artères coronaires, l’artère coronaire unique est souvent confondue avec une artère coronaire ectopique connectée avec l’artère coronaire controlatérale. Si ces deux anomalies se caractérisent par la présence d’un seul ostium coronaire, elles se différencient par l’absence ou non d’un trajet initial ectopique. Le pronostic des connexions coronaires anormales dépend principalement du type de trajet ectopique par rapport aux structures cardiaques adjacentes. Il est donc important de distinguer une artère coronaire unique d’une artère coronaire ectopique connectée avec l’artère coronaire controlatérale.

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Oct 14 2021
Multimodality imaging of an anomalous connection of the right coronary artery with aortic intramural course

Aubry P, Fassa AA, Alshamsi A, Halna du Fretay X, Dupouy P, Juliard JM.
JACC Cardiovasc Interv. 2013;6:758-9.

A 47-year-old man underwent a medical checkup. He was a professional firefighter, without any notable medical history, who regularly performed high-grade aerobic exercise. He denied any specific symptom at rest or during efforts. His physical examination was unremarkable. An electrocardiogram showed nonspecific repolarization abnormalities in the lateral leads. Single-photon emission computed tomography revealed a small reversible defect in the inferolateral wall during stress. The work-up was completed with a cardiac computed tomography, which showed a moderate stenosis of the distal left anterior descending artery and an anomalous connection of the right coronary artery from the left coronary sinus with a narrowing of the initial segment through an aortic intramural course. The patient was referred for a coronary angiogram, which confirmed the anomalous connection of the right coronary artery and a typical nonatherosclerotic narrowing in right anterior oblique projection due to intramural course. Intravascular ultrasound and optical coherence tomography demonstrated the oblong shape of the initial intramural lumen of the right coronary artery with a 50% reduction in lumen surface in comparison with the proximal extramural lumen. Fractional flow reserve was 0.81 after intravenous administration of adenosine. Because of the evidence of an aortic intramural course associated with inducible ischemia, and the potential risk for sudden cardiac death, it was decided to perform coronary bypass surgery of the right coronary artery with the right internal mammary artery. The operation was uncomplicated, and the recovery was uneventful. This report illustrates the capability of multimodality imaging in providing essential anatomic informations on coronary arteries with anomalous origin and, more specifically, to demonstrate the presence of an aortic intramural course, a well-known at-risk anatomy, which is often confused in the literature with a compression between the aorta and pulmonary artery. 

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Oct 14 2021
Proximal Anomalous Connections of Coronary Arteries in Adults

Aubry P, Halna du Fretay X, Calvert PA, Dupouy P, Hyafil F, Laissy JP and Juliard JM. 
Intech. 2012. In: Rao PS, editor. Congenital heart disease: Selected Aspects: 181-230.

Isolated proximal ANOmalous connections of CORonary arteries (ANOCOR) are not rare with an angiographic prevalence and tomographic prevalence of 0.5% and 1.3% respectively, in adult populations. The diagnosis of ANOCOR is sometimes fortuitous in adults undergoing a coronary angiography to detect a coronary artery disease (CAD). The absence of diagnosis in young people may have severe consequences with sudden death occurring frequently during intensive exertion. The prognosis depends mainly on the initial course of the ectopic coronary vessel. Preaortic course with intramural segment is recognized as high risk for sudden death in children or young adults. Management of ANOCOR with intramural course may be difficult in patients >35 years of age and with no evidence of myocardial ischemia. The mechanisms of life-threatening cardiac events are still not well understood even if anatomical risk factors are identified. Fortunately, most cases of ANOCOR are simply incidental anatomical findings. Multidetector computed tomography (CT) is recognized as the best imaging technique for identifying ANOCOR. Intravascular ultrasonography (IVUS) may help to quantify the severity of high-risk ANOCOR. In the ACC/AHA 2008 guidelines for the management of adults with congenital heart disease, surgical repair is the treatment of choice for high-risk ANOCOR (Warnes et al. 2008). However, this therapeutic management is based on little solid data with limited long-term follow-up. Percutaneous coronary intervention (PCI) has been proposed in some ANOCOR. The limited experience of most angiographers in detection of ANOCOR may explain non infrequent misdiagnoses with erroneous interpretations of ANOCOR. Large-scale prospective multicenter studies are needed to improve screening and imaging strategies and to better define the treatment of these potentially lethal congenital coronary abnormalities. Today, prospective registries are ongoing in France and North and South America with the goal of assessing the natural history of ANOCOR, as well as the long-term impact of surgical repair or PCI. The present review will focus on recent imaging modalities allowing us to revisit previous concepts and definitions.

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Oct 13 2021
Anomalies de connexion proximale des artères coronaires chez l’adulte

Aubry P, Joudinaud T, Hyafil F. 
Ann Cardiol Angeiol. 2008;57:327-34

En l’absence de cardiopathie congénitale structurale, les anomalies de connexion proximale des artères coronaires sont rares avec une prévalence angiographique proche d’1 %. Le trajet initial de la coronaire ectopique est important à considérer, car le pronostic de ces anomalies de connexion proximale dépend de la forme anatomique. Certaines sont impliquées dans la survenue de morts subites, alors que la grande majorité de ces anomalies constituent une simple curiosité anatomique. Lorsqu’une forme à risque est identifiée, la conduite à tenir reste assez mal codifiée. La mise en place d’un registre prospectif à large échelle pourrait conduire à l’élaboration de recommandations. 

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